������ ��� ��� ������� ���� ���� )����� ���� !�!��"� #�$ �%&'(

��

��� ���� �� �� �� ���������� ����� ���� �� �����

���������� ���� ��� ����������� ����� ���� �������� !��"# $��� ���� %�&' (' ���� )*+� ���� ,��-�� .���! ���� /�0�$1$# ���2 ���� 3

0�� 4 بي تومور،(IMT)تومور ميوفيبروبالستيك التهابي و نوجوانانا اتيولوژي ناشناخته است كه معموالً نادر در كودكان

از. شود مشاهده مي در اين.ي التهابي تشكيل شده استها سلولي دوكي ميوفيبروبالستيك به همراهها سلولاين تومورو توده اپي ساله15گزارش، بيمار پسر نوجوان كردگاستر مراجع اي بود كه با تظاهرات تب، كاهش وزن، آنمي در.ه

شد،راديوگرافي و ضخامت خفيف مخاط جداري مشاهده بر اثر فشار روي دئودنوم و بيوپسي. تنگي قابل توجه سونوگرافيبا. كننده نبوداز دئودنوم چندان در تشخيص كمك و كناري قسمت دوم دئودنوم در الپاراتومي يك توده در بخش خارجي

و مجاري صفراوي خارج كبدي گرديد،ي تودهجداساز. چسبندگي به دئودنوم مشاهده شد در. منجر به سوراخ شدن دئودنومشد نهايت دئودنو دو انتها براي مجاري صفراوي انجام و آناستوموز شناختي تومور، تشخيصدر بررسي آسيب. دئودنوستومي

IMT پيپسو گرديدكردن تومور برطرف شكايتهاي بيمار پس از خارج.شدقطعي در بيمار نشانهاز سه سال از گيري، ايشود، جاي آن دارددر حال حاضر به عنوان يك نئوپالسم بالقوه در نظر گرفته ميIMTكه از آنجا.عود مشاهده نشد

گ و توده شكمي در نظر باشديردبيشتر مورد توجه پزشكان قرار با وجود همچنين؛و به عنوان تشخيص افتراقي آنميخو خصوصيات بافت و راديولوژي بيمارانششناختي خيم تومور، به علت احتمال رفتار تهاجمي آن، پيگيري بلندمدت باليني

.الزم است

���� ���تومور التهابي؛ توده شكمي؛ دئودنوم؛ مجاري صفراوي خارج تومور ميوفيبروبالستيك التهابي؛ پسودو:��� كبدي

������ ��� ��� ������� ���� ����)����)*� !���)#�$ ��"� !�%&+(

,-�.��:01/&/�%& �.�"� 345� :0%/��/�%&6 7�.8� :0'/��/�%&6

��� ���� � ��� ������ ���� ������ ����� ���� ��� ! "�#$ �%���� ��&� ! ��&�� '()�*+� ��,+-�� .�/� ������ ���� �-��/� ����0 ��� ! "�#$ �%���� ��&� ! ��&���� ��/,�

1��� :����03��+! 4��,5 67689369: ;<#0 :=3>>=7??83?@6 ��A� :>>=7??83?@6 �&�����&B� C+! :siamak_shariat@yahoo.com

D�/� ����� ���� ��� ! "�#$ �%���� ��&� ! ��&���� �EF�B�-��� ������ ���� �-� G.�/� ������ ���� �-��/� �����H ��� ! "�#$ �%���� ��&� ! ��&���� ��/,� I���-� ��� ! "�#$ �%���� ��&� ! ��&���� ��A-�� � ��� �JJK0 ���/� ����A$ L� !

�� ���"9:� ;�9$4���<�-��� ����= ���� ;. 7���> ?@ AB C����D � ��������� �E���� ��$ �9F�

�M

5���� كه با نامهاي*(IMT)تومور ميو فيبروبالستيك التهابي

، هامارتوم‡، پالسماسل گرانولوما†پسودوتومور سلوالر التهابي نيز شناخته شده است،**و فيبروساركوم التهابي§مخلوط

و كودكان بيشتر مواردتومور نادري است كه در در جوانان ريه را اين تومور معموالً.)5-1(گزارش شده است

درباما در بين مكانهاي خارج ريوي كندميدرگير خصوصمي، شايعترين محلكودكان، و ادراري باشد دستگاه گوارش

)1-3،6(.يقي يك نئوپالسم حقIMT به اعتقاد برخي محققان،

و اتفاق نظر در اين باره وجود است ولي هنوز اعتقاد قطعيشناسي بندي بافت در حال حاضر در دسته.)9-7(ندارد

و،سازمان بهداشت جهاني براي تومورهاي بافت نرم قرار داده ††هاي حد واسط در طبقه نئوپالسمIMTاستخوان،.)10(شده است

ح پر سلول يك ارتشاIMTظاهر ميكروسكوپيك اوليه در ‡‡دهد كه گاهي پالسموسيتوما پالسماسل را نشان مي

هيچ فعاليت ميتوزي معموالً. گيرد تشخيص افتراقي قرار ميدر بيشتر موارد آتيپي. شود ديده نميIMTمشخصي در

ي بزرگها سلولسلولي وجود ندارد ولي بعضي از ضايعات، .)4،2،1(استرومايي دارند

داخل شكمي در يك IMTرد در اين مقاله، يك مو ساله با ايجاد تنگي در قسمتهايي از دئودنوم15نوجوان

شدن شود كه پس از جراحي منجر به سوراخ گزارش ميو در نهايت و مجاري صفراوي خارج كبدي گرديد دئودنومو آناستوموز مجاري صفراوي خارج پس از دئودنوستومي

خو،ديده كبدي آسيب و برطرف شدن بيمار با حال عمومي بشد،عالئم و پيگيري . مرخص

* Inflammatory Myofibroblastic Tumor † Cellular Inflammatory Pseudotumor ‡ Plasma cell Granuloma § Mixed Hamartom ** Inflammatory Fibrosarcoma †† Intermediate Neoplasms ‡‡ Plasmocytoma

6����"� 8اي با شكايت كاهش وزن اخير در حدود ساله15پسر

كيلوگرم به همراه درد در تمامي شكم با بيشترين شدت10تا،بيمار شش ماه قبل از مراجعه. گاستر مراجعه كرد در ناحيه اپي

و به دنبال آن جراحي آپاندكتومدر سابقه .ي داشتشكم حاداي توده. در معاينه فيزيكي حساسيت منتشر شكم وجود داشت

مي در ناحيه اپي آن؛شد گاستر لمس كه طحال بزرگ ضمندر بررسيهاي اوليه، در شمارش.نيز در معاينه يافت شد

آنمي هيپوكروم ميكروسيتيك،هاي خون گلبول)8/74MCV: ،g/dL 12Hb:(بدون ترومبوسيتوز وجود

راديوگرافي انجام شده با باريوم خوراكي، تنگي قابلدر. داشتو نقص پرشدگيهاي متعدد در قسمت دوم دئودنوم توجه

شكل( شد مشاهدههمراه با افزايش مختصر ضخامت مخاطي و).1 و مجاري صفراوي داخل در سونوگرافي شكم، كبد

و كيسه صفرا طبيعي ولي طحال كمي بزرگتر از خارج كبديبوحد به؛د طبيعي همچنين اتساع مختصر در بولب دئودنوم

شد كه شك مشاهدههمراه افزايش مختصر ضخامت جداره.)1شكل(كرد به لنفوم را مطرح مي

����������� ������ �� ��� ����� ������� �� ���!" .���$ �%&" ��� �' �� ()*$ � �+,- ��.�����/ 01� � 23�")�.����/ (

�)��- ����6- ��� �' ����� (-�78 �!,7- 9��:�� �� �� ��.

������ ��� ��� ������� ���� ���� )����� ���� !�!��"� #�$ �%&'(

�N

و براي رد كردن لنفوم، ندوسكوپيآدر بررسيهاي تكميلي Postbulbarدستگاه گوارش فوقاني انجام شد كه تنگي

بيوپسي از قسمت دوم دئودنوم انجام،همزمان. گزارش شد.گرديد گزارش* التهاب مزمن غير اختصاصيو شد

، در ناحيه دئودنوم† شك به گرفتاري خارجيبيمار با3×3يك توده با ابعاد. تحت جراحي الپاراتومي قرار گرفت

و كناري قسمت دوم دئودنوم با سانتيمتر در بخش خارجيبه،جداسازي توده. چسبندگي به دئودنوم مشاهده شد منجر

و مجاري صفراوي خارج كبدي گرديد ؛سوراخ شدن دئودنومو آناستوموز دو انتها براي دئودنوستومي ودنودئدر نهايت

شد مجاري صفراوي خارج كبدي آسيب در بررسي. ديده انجامي دوكي شكلها سلولشناختي توده، ازدياد آسيب

Bland-Looking و ارتشاح متراكم دسته با الگوي ايبهي التهابي با ارجحيت پالسماها سلول سل مشاهده شد كه

شكل(م تا اليه عضالني گسترش داشتند ديواره دئودنوسمت التهابي اين نما با تشخيص تومور ميوفيبروبالستيك).3و2

.مطابقت داشتو پس عالئم بيمار پس از عمل جراحي كامالً برطرف شد

روز بستري در بيمارستان با حال عمومي خوب هفتازو راديولوژيك نيز. مرخص گرديد از،در پيگيري باليني پس

س و اي از عود مشاهده نشد ال پيگيري، در بيمار نشانهسه)3و2شكل(شتشكايتي ندابيمار نيز

7+� IMT سال16-2 تومور نادري است كه اغلب بين سنين

چه؛)5-1(شود مشاهده مي آن اگر در شكم بسيار نادر بروزاست اما در واقع شايعترين مكانهاي خارج ريوي اين تومور

درب ميان،كودكخصوص و ادراري باشد دستگاه گوارش)1-3،6(.

مزانتر روده معموالً،در موارد داخل شكمي اين تومورشود ولي مواردي هم در مري، باريك يا روده بزرگ درگير مي

* Non-specific chronic inflammatory † Extrinsic

و آپانديس گزارش شده است معده، سكوم، كولون)12،11،6،3،2(.

و آپانديس از ايرIMT نيز دو مورد اخيراً ان در ركتوميگزارش حاضر يكي از معدود موارد.)13(گزارش شده است

مياست كه تومور در دئودنوم اين تومور. شود گزارشو كاهش. تظاهرات اختصاصي ندارد عالئم شايع شامل تب

وزن به همراه محدوده وسيعي از عالئم بسته به محل كندميدرگيري دارد كه در نتيجه تشخيص بيماري را مشكل

.)4،11،6-1( نمايدواند پزشك را گمراهتو مي

���;�<�= >�6"�� <�= � ��� ��� � ���.,?� ��� Muscularis Propria�@�7- AB= 2� C�,*� �� ��� �' �����

���D�E�"�)F >�6"�� <�= �-�� ����&�G�'� H�)=I/�J&? ��� � ��<�= �� G� (=� ��� ���.

�� ���"9:� ;�9$4���<�-��� ����= ���� ;. 7���> ?@ AB C����D � ��������� �E���� ��$ �9F�

�O

گزارش حاضر به علت درگيري داخل شكمي در ناحيه در،گاستر دئودنوم، درد شكم با بيشترين شدت در ناحيه اپي

عالئم كامالً،كردن توده شكايت بارز بيمار بود كه بعد از خارج.برطرف شد

شامل آنمي،هاي آزمايشگاهي شايع در پارا كلينيك، يافتهو هيپوكروم ميكروسيتيك، ترومبوسيتوز، هي پرگاماگلوبينمي

ESR آنمي شده، گزارش كه در بيمار)11،6،4،1( بود باال علت قطعي آنمي در اين. بدون ترومبوسيتوز مشاهده شد

مي. بيماران هنوز روشن نيست شود كه الكتوفرين تصورشود افزايش يافته به جاي اتصال به ترانسفرين با آهن باند مي

ها سلولپوزيس در اختيار نتيجه آهن كافي براي اريتروو در.)3(گيرد قرار نمي

نماي اختصاصي براي اين تومور معرفي،در راديوگرافيو دهدهرچند ممكن است نماي تهاجمي را نشان است؛ نشده

در اين بيمار نيز).11،4،2،1(احتمال بدخيمي را مطرح كنددر تنگي مشاهده و سونوگرافي شده در تصوير راديوگرافي

و اتساع مختصر بولب به همراه افزايش ناحيه دئودنوم. ضخامت جداره، شك به لنفوم را در ابتدا مطرح كرد

دستگاه گوارش همزمان با IMTبرخي موارد در نيز گزارش شده* بالغBبيماريهاي ديگري مثل لنفوم سلول

.)6(استو ساختاري نشان داده كه مطالعات ايمونوهيستوشيمي اند

غاها سلول دري در معموالً. ميوفيبروبالست هستندIMTلبIMTمشاهده هيچ فعاليت ميتوزي مشخصي، شكمي در نمي و در بيشتر موارد آتيپيسم سلولي وجود ندارد ولي شودآساي استرومايي مشاهدهي غولها سلول ضايعات، برخي. شود مي

ارتشاح پرسلول پالسماسل در نماي ميكروسكوپي گاهيي اين تومور را از پالسموسيتوما مشكل تشخيص افتراق

كه؛كند مي براي ايمونوگلوبولين IMT اما بايد در نظر داشتو نشان مي†تيپيسم با زنجيره سبك داخل سلولي پلي دهد

* Mature B Cell Lymphoma † Polytypism

.)11،2،1( نماي نئوپالستيك ندارندها سلول شباهتهاي ايمونوهيستوشيمي با وجودضايعه ديگري كه

فتراق داده شود، پوليپ فيبروئيداIMTو ساختاري بايد از پوليپ فيبروئيد محققان،برخي به اعتقاد.)14( است‡التهابي

است كه IMTهاي يكي از گونه،التهابي دستگاه گوارشو بزرگ مشاهده و بعد از آن در روده كوچك بيشتر در معده

.)15(شود ميشناسي سازمان بندي بافت اگر چه در حال حاضر در دسته

و استخوان، بهد IMTاشت جهاني براي تومورهاي بافت نرم اما، قرار داده شده است§هاي حد واسط در طبقه نئوپالسم

و پاتوژنز اين تومورها هنوز كامالً شناخته شده نيست اتيولوژي)14،10،9،1(.

جا يا تشديدشدههن معتقدند كه پاسخ نابابعضي از محقق؛)16(ن اين تومور است وجود آمدهبعلت،به جراحت بافتي

و حتي عفوني نيز فرايندهايهمچنين التهابي، ايمونولوژيك، هيچ حاضردر بيمار.)8،3،1(در اين باره مطرح شده است

ب و كشت ادرار ؛دست نيامده ميكروارگانيسمي از كشت خوننيدهرچن . انجام نشدز آزمايشهاي اختصاصي ويروسي

و متنوعي دارنداين تومورها رفتار بيولوژ . يك مختلفو با انتشار محلي و هستندحتي در بعضي موارد بسيار تهاجمي

و ديوار شكم ،به سختي به ساختمانهاي اطراف مانند مثانهو نياز به برداشت وسيع جراحي دارند در.)6،4،3،1(چسبيده

اين بيمار نيز چسبندگي تومور به ديواره دئودنوم منجر بهو مجاري صفراوي در حين جداسازي شدن دئو سوراخ دنوم

و در نهايت دئودنو و آناستوموز مجاري توده دئودنوستومي.صفراوي گرديد

گزارشات متعددي از عود تومور در فواصل مختلف بعد ازو Coffin.)14،6،1(سازي موفق تومور وجود دارد خارج

در مناطق مختلف IMT بيمار84همكاران در مطالعه خودو خارج، بيمار64 را بررسي كردند كه در بدن سازي جراحي

بيمار13در پيگيري باليني اين بيماران،.ه بودشدتومور انجام ‡ Inflammatory Fibroid Polyp § Intermediate Neoplasms

������ ��� ��� ������� ���� ���� )����� ���� !�!��"� #�$ �%&'(

��

بنابراين پيگيري بلند؛)11( ماه عود داشتند24تا1در طولدر گزارش حاضر بعد. مدت براي تمام اين بيماران الزم است

از عود تومور مشاهدهاي بيمار نشانهدر،از سه سال پيگيري.نشد

58��� ���9 به در حال حاضر عموماIMTًبا توجه به اين حقيقت كه

آن عنوان يك نئوپالسم بالقوه در نظر گرفته مي شود، جايو جراحان قرار كه دارد بيشتر مورد توجه متخصصين كودكان

دردريگ و توده شكمي و به عنوان تشخيص افتراقي آنميشناختي خصوصيات بافتبا وجودچنينهم؛نظر باشد

آن خوش مانند آنچه،خيم تومور، وجود احتمال رفتار تهاجميو در اين بيمار مشاهده شد، اهميت پيگيري بلند مدت باليني

.دهد راديولوژي بيماران را نشان مي

:�$�:1- Coffin C, Dehner L, Meis-Kindblom J. Inflammatory myofibroblastic tumor, inflammatory fibrosarcoma, and related lesions: an historical review with differential diagnostic considerations. Semin Diagn Pathol. 1998; 15(2) :102-10.

2- Demirkan N, Akalin T, Yilmaz F, Ozgenc F, Ozcan C, Alkanat M, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor of small bowel wall in childhood: report of a case and review of literature. Pathology Int. 2001; 51: 47-49.

3- Saleem MI, Ben-Hamida MA, Barrett AM, Bunn SK, Huntley L, Wood KM, et al. Lower abdominal inflammatory myofibroblastic tumor -an unusual presentation- a case report and brief literature review. Eur J Pediatr. 2006; 16 (3): 66-68.

4- Karnak I, Senocak ME, Ciftci AO, Caglar M, Bingol-Kologlu M, Tanyel FC, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor in children: diagnosis and treatment. J Pediatr Surg. 2001; 36 (6): 908-12.

5- Ladd A, Grosfeld J. Gastrointestinal tumors in children and adolescents. Semin Peadiatr Surg. 2006; 15: 37-47.

6- Sanders BM, West KW, Gingalewski C, Engum S, Davis M, Grosfeld JL. Inflammatory pseudotumor of the alimentary tract: clinical and surgical experience. J Pediatr Surg. 2001; 36 (1): 169-73.

7- Dehner L. The enigmatic inflammatory pseudotumours: the current state of our understanding, or misunderstanding. J Pathol. 2000; 192: 277-79.

8- Mergan F, Jaubert F, Sauvat F, Hartmann O, Lortat-Jacob S, Révillon Y, et al. Inflammatory myofibroblastic tumor in children: clinical review with anaplastic lymphoma kinase, Epstein-Barr virus, and human herpes virus 8 detection analysis. J Pediatr Surg. 2005; 40:1581-86.

9- Hosler GA, Steinberg DM, Sheth S, Hamper UM, Erozan YS, Ali SZ. Inflammatory pseudotumor: a diagnostic dilemma in cytopathology. Diagn Cytopathol. 2004; 31 (4): 267-70.

10- Fletcher C, Mertens F. World Health Organization classification of tumors: pathology and genetics of tumors of soft tissue and bone. Lyon: IARC Press; 2002.

11- Coffin C, Watterson J, Priest J, Dehner L. Extrapulmonary inflammatory myofibroblastic tumor (inflammatory pseudotumor). A clinicopathologic and immunohistochemical study of 84 cases. Am J Surg Pathol. 1995; 19 (8): 859-72.

12- Bronzino P, Abbo L, Bagnasco F, Barisone P, Dezzani C, Genovese AM, et al. Intra-abdominal inflammatory myofibroblastic pseudotumor: case report and review of the literature. G Chir. 2005; 26 (10): 362-64.

13- Khoddami M, Sanae S, Nikkhoo B. Rectal and appendiceal inflammatory myofibroblastic tumors. Arch Iran Med. 2006; 9 (3): 277-81.

14- Makhlouf HR, Sobin LH. Inflammatory myofibroblastic tumors (inflammatory pseudotumors) of the gastrointestinal tract: how closely are they related to inflammatory fibroid polyps? Hum Pathol. 2002; 33 (3): 307-15.

15- Savargaonkar P, Morgenstern N, Bhuiya T. Inflammatory fibroid polyp of the ileum causing intussusception: report of two cases with emphasis on cytologic diagnosis. Diagn Cytopathol. 2003; 28 (4): 217-21.

16- Hsu CH, Lee CM, Lin SY. Inflammatory pseudotumor resulting from foreign body in abdominal cavity detected by FDG PET. Clin Nucl Med. 2003; 28 (10): 842-44.

�� ���"9:� ;�9$4���<�-��� ����= ���� ;. 7���> ?@ AB C����D � ��������� �E���� ��$ �9F�

�'

Title: Abdominal Inflammatory myofibroblastic tumor, a case report

Authors: SA. Mir Shemirani1, S. Shariat Torbaghan2, M. Pour Afkari3, M. Emami Al-e-Agha4, F. Seifi5,

L. Panahandeh6

Abstract

Inflammatory myofibroblastic tumor (IMT) is a rare tumor with unknown etiology which usually occurs in

children and adolescents. It is composed of myofibroblastic spindle cells intermixed with inflammatory cells.

Our case was a 15-year-old boy presented with fever, weight loss, anemia and epigastric mass. Radiographic

studies showed periduodenal mass with duodenal compression and mild mucosal thickening. Sonography

and duodenal biopsy were not contributory. In laparatomy, a peri-duodenal mass with duodenal adhesion

was seen during the resection, perforation of duodenum and extrahepatic bile duct occurred. Consequently,

duodenostomy and anastomosis of bile ducts were performed. On histological examination, IMT was

diagnosed. Manifestation resolved after the removal of the mass and he remained free of recurrence within

three years after discharge. Based on the fact that IMT is now generally considered to be a potential

neoplasm, clinicians must consider it and it should be added to the list of differential diagnoses of anemia

and abdominal mass. In addition, despite benign histological features, a risk of aggressive behaviors of the

tumor,a long term clinical and radiological follow up of the patients is necessary.

Key Words: Inflammatory myofibroblastic tumor; Inflammatory pseudotumor; Abdominal mass;

Duodenum; Extrahepatic bile duct

1 Associate Professor, Department of Surgery, Faculty of Medicine, Shahid Beheshti University of Medical Sciences, Tehran, Iran 2 Corresponding Author; Assistant Professor, Department of Pathology, Faculty of Medicine, Tehran University of Medical Sciences, Tehran, Iran siamak_shariat@yahoo.com 3 Assistant Professor, Department of Radiology, Faculty of Medicine, Shahid Beheshti University of Medical Sciences, Tehran, Iran 4 Assistant Professor, Department of Pathology, Faculty of Medicine, Kermanshah University of Medical Sciences, Kermanshah, Iran 5 Resident of Gynecology, Faculty of Medicine, Iran University of Medical Sciences, Tehran, Iran 6 Physician