A ct a M e dic a et B iolo g lC a

Vol. 5 3,N o . 1

,2 9 -3 2

,2 0 0 5

P o s t e r i o r S a g i t t a l A n o r e c t o p l a s t y f o r a R e c t o - v a g i n a l

Fistula Occurring 30 Years after Swenson's Operation for

H i r s c h s p r u n g ' s D i s e a s e

N a o k i O K U Y A M A , M a s a y u k i K U B O T A , M i n o r u Y A G I , S a t o r u Y A M A Z A K I , M a s a h i r o O H T A N I a n d S h i n j i T A N A K A

D e p a r t m e n t of P e di a tri c S u r g e r y ,G r ad u at e S c h o ol of M e di c al a n d D e n tal S ci e n c e s

,Niig at a U n iv e r sity ,

Nii g at a,J a p an

R e c ei v ed 9 D e c e m b e r 2 00 4 ; a c c ep ted 18 F e b r u a r y 2 0 05

S u m 2 n a r y . W e h e r ein r e p o r t th e c a s e of a 3 7 -

y e ar -

old w o m an wi th a r e c t o -

v a gi n al fi s t u la o c c u r ri n g 3 0

y e ar s aft e r S w e n s o n'

s o p e r a ti o n fo r H i r s c h s p r u n g'

s

d i s e a s e . A s t h e p a ti e n t h a d u n d e r g o n e m u l ti pl e

a b d o m i n a l o p e r a ti o n s i n c h il d h o o d , a r e c t al

p u ll - t h r o u gh o p e r a ti o n w a s n o t i n d i c a t e d . T h e

i ni ti al p r o c e d u r e of a di r e c t cl o s u r e o f t h e fi st ul a

th r o u gh th e a n al a p p r o a c h f ail e d,

a n d a sig m o id

c ol o st o m y w a s p e rf o r m e d a t th e s a m e ti m e ･ A s

a s e c o n d p r o c e d u r e , a d i r e c t cl o s u r e u si n g a

p o s t e ri o r s a g i仕 al a p p r o a c b･

w a s a t t e m p t e d a n d

s u c c e s s fu lly p e rf o r m e d . T hi s a p p r o a c h p r o vi d e d

a g o o d o p e r a ti o n al fi eld f o r p e rf o r m i n g a d i r e ct

cl o s u r e of th e fi s t u l a . T w o m o n th s a 此e r p o st e ri o r

s a gi t t al a n o r e c t o p l a s t y , a s t o m a cl o s u r e w a s

p e rf o r m e d .% e p a ti e n t i s n o w d oi n g w ell wi th o u t

a n y r e c u r r e n c e o f th e fi st u la a t 1 0 m o n th s a ft e r t h e

o p e r a ti o n . T h e e x p e ri e n c e of thi s c a s e s u g g e st s th a t

th e p o s t e ri o r s a gi ttal a p p r o a c h i s a u s e fu l s u rgi c al

o p ti o n fo r r e c t al m o rbi diti e s w h e r e a b d o m in al an d /

o r a n al a p p r o a c h e s a r e n o t e a sily p e rf o r m e d ･

K e y w o r d s - R e c t o - v a g l n al fist ul a, p o s t e ri o r s a gi tt al

a p p r o a ch,H ir s c b s p r u n g

-s dis e a s e .

I N T R O D U C T I 0 N

A r e ct o -

v a gi n al fist ul a i s a r a r e c o m p lic ati o n f oll o w i n g

p r e vio u s s u r gi c al p r o c e d u r e s fo r H ir s c b sp r u n g-s dis e a s e .

T Yle S u r gi c al tr e at m e n t of th is r ar e c o m p lic ati o n r e m ain s

a m a 杖e r of d eb at e . It i s dif丘c ult t o clo s e s u ch 丘st ula e

u s l n g a V a g l n al o r a n al a p p r o a ch b e c a u s e th e fis t ul a

c a n n o t b e e x p o s e d w ith a g o o d o p e r atio n al 丘eld . W e

h e r ei n r e p o r t th e c a s e of a p atie n t w ith a r e ct o - v a gi n al

丘st u la f o ll o w i n g S w e n s o nls o p e r a ti o n f o r Hi r s c b s p r u n g

ls

dis e a s e w hi ch w a s s u c c e s s fu lly tr e at e d w ith a p o st e rio r

s agi tt al a n o r e ct o p la s ty .

C A S E R E P O R T

A 3 7 -

y e a r-

old w o m a n p r e s e n t e d w i仇 a 4 -

y e ar his t o r y of

a r e ct o -

v a gi n al 丘st ul a . A t o n e m o n 也 of a g e,也 e p ati e nt

w a s dia g n o s e d t o h a v e H ir s c h s p r u n grs dis e as e

,f o r w hi ch

a tr a n s v e r s e c ol o st o m y w a s p e rfわr m e d . A t 也r e e y e ar s of

a g e,

sh e u n d e r w e n t S w e n s o n-s o p e r atio n a s a d e 丘nitiv e

p r o c e d u r e f o r H i r s c b s p r u n g-s dis e a s e . A c ol o st o m y

clo s u r e w as th e n p e rf o r m e d at f o u r y e a r s of a g e .H e r

p o st - o p e r ativ e c o u r s e b ad b e e n u n e v e n 血1 u n til a r e ct o -

v a gi n al 丘s 山1a w a s f o u n d at 33 y e a rs of a g e . S h e initially

u n d e r w e n t a d ir e ct cl o s u r e of th e fis t ul a t h r o u g h a

r e ct al ap p r o a c h wi th a sig m oid c olo st o m y . H o w e v e r,th e

p r e s e n c e of a p at e n t r e c t o ⊥v a gi n al 丘st ul a w a s c o n 丘r m e d

C o r r e s p o n d e n c e : N a o ki O k u y a m a,M . D .

,D e p a rt m e n t o f P e di atric

S u r g e r y ,G r a d u at e S c h o ol of M e d ic al a n d D e n t al S ci e n c e s , N iig ata

U niv e r sity ,1 -7 57 As a hi m a c hi -d o ri

,N iig ata 9 5 1 -85 10

, J a p a n ･

29

A b b r e vi a ti o n s- N o n e .

3 0 N . O K U Y A M A e t al .:

Fi g ･ 1 ･ A p r e-

o p e r a ti v e b a ri u m e n e m a sh o w s a r e ct o-

v a gi n al

fi st u l a .

b y a c o n tr as t st u d y th r o u g h th e st o m a at 3 6 y e a r s of a g e

(F ig . 1) . 血I e n d o s c o p ic e x a m i n atio n s h o w e d a 丘s t ul a

b et w e e n th e v a gi n a a n d r e ct u m,

m e a s u rin g ab o u t 3 m m

i n di a m et e r a n d lyin g 6 c m a b o v e 也e d e n t at e lin e of 也e

a n u s (Fig . 2) .

A s th i s p ati e n t b a d u n d e r g o n e p r e v i o u s m u lti pl e

a b d o m i n al s u r g ic al o p e r ati o n s,

a l ap a r ot o m y o r p u ll

th r o u g h m eth o d w a s a b a n d o n e d b e c a u s e of p o s sib le

d e n s e a d h e si o n s i n th e a b d o m i n al a n d p elv ic c a vitie s .

T h e r ef o r e,th e r e c t o -

v a gi n al fis t ul a w a s di r e ctly cl o s e d

u s l n g a p o st e ri o r s a g i仕al ap p r o a c h . T h e p o st e rio r r e ct al

w all w a s o p e n e d a n d th e 丘st ul a w a s 也 u s e x p o s e d w ith a

g o od o p e r atio n al fi eld . T b e fi st ul a w a s l o c at e d in a thi n

fi b r otic ar e a w ith o u t a n y m u c o s al lini n g . ¶1 e fi st ul a w a s

th e r ef o r e dir e ctly cl o s e d w i也 p u r s e s tri n g s u t u r e s,a n d

th e r e aft e r t h e fi b r o tic r e gi o n,in cl u di n g th e flSt ula

,w a s

c o v e r ed w it h a n in t a ct m u c o s a (F ig . 3) . T e n d ay s aft e r

th e s u r g e r y , a b a ri u m e n e m a w a s p e rf o r m e d a n d n o

b a ri u m l e ak a g e w a s f o u n d (Fig . 4) .T w o m o n th s aft e r

p o st e ri o r s a gi tt al a n o r e c t o p l a st y ,a s t o m a cl o s u r e w a s

p e rf o r m e d ･ T h e p a tie n t i s n o w d oi n g w ell w ith o u t a n y

Fig ･ 2 ･ A c ol o n o- fi b e r s c o p e s h o w s th e r e c t o

I

V a gi n al fi st u la

(A) o f th e r e ct u m w all an d a v a gi n o s c o p e s h o w s th e fi st u l a ( B)o f 也 e v a gi n al w all .

r e c u r r e n c e of th e r e ct o -v a gi n al fi st ul a at 1 0 m o n th s aft e r

th e o p e r ati o n .

D IS C U S S I O N

P o s t e rio r s a gi tt al a n o r e c t o p la s ty is a t e c h niq u e m ai nly

u s e d f o r th e r ep air of hi gh o r i nt e r m e diat e ty p e a n o r e ct al

m alf o r m a tio n s . T h e m ai n o bj e cti v e of th is ap p r o a c h is

t o o b t ai n a dir e c t e x p o s u r e of th e a n o r e ct al r e g i o n b y

m e a n s of a m e di a n s a gi tt al i n ci si o n th a t r u n s f r o m th e

s a c r u m t o t h e a n al d i m p le w hil e c u tti n g th r o u g h a ll

m u s cle str u ct u r e s b eb in d 也 e r e ct u m . P o st e rio r s a gi仕al

a n o r e ct o p la st y w a s fi r st r e p o rt e d b y P e n a a n d D e V ri e sl ,2)

i n 1 9 62 a n d th e r e a ft e r b e c a m e a c c e p t e d w o rld w id e .

A p o s t e ri o r s a gitt al r e s e c ti o n i s als o p e rf o r m e d o n

p atie n ts wi th r e ct al a g a n gl i o n o sis a s a p ri m ar y s u r g e r y ,

a s r e p o r t e d b y H e dlu n d3)in 1 9 97 . Le d z

4)r e p o r t e d th at

th e y p e rf o r m e d a p o s t e rio r s a g itt al ab d o m i n o p e ri n e al

p ull-th r o u g h f o r p ati e n t s w ith H irs ch s p r u n g■s dis e a s e t o

d e c r e a s e a n d eli m i n at e t h e i n cid e n c e of c o m plic ati o n s

P o s te d o r S a gi仕al A p p r o r c b f o r a R e c to ⊥v a gi n al Fi s 山1 a 3 1

Fig . 3 . T h e s u r gi c al st r at e g y i s sh o w n i n th e s e p i c t u r e s ･

A . A p o s t e ri o r s ag itt al i n ci si o n w a s m ad e o n th e s ki n a n d

m u s cl e s .B

.T h e p o s t e ri o r w all o f t h e r e ct u m w a s o p e n e d ･ C ･

¶ 1 e r e c t o-

V a gi n al 丘s t ul a i s s h o w n w it h a g o o d s u r gi c al vi e w ･

D .

′

m e r e ct o-

v a gi n al fi st u la w a s th u s cl o s e d di r e ctly .

r el at e d t o m aj o r p u ll -t h r o u g h p r o c e d u r e s , s u c h a s

a n a st o m o ti c s t e n o si s,e n t e r o c olitis

,c o n stip ati o n

,a n d

a n a s t o m o ti c l e a k a g e . A g g a r w a r e t al ･

5)r e p o r t e d th at

,

i n H ir s c b s p r u n g-s d is e a s e

,a r e d o p u ll -t h r o u g h w a s

in di c at e d fo r a n as t o m otic st ri ct u r e,le ak a g e

,a n d r et ain e d

a g a n gl io n o sis aft e r p r e v i o u s o p e r ati o n s ･ n e D u h a m el

o r S w e n s o n m e 也 o d h a s als o b e e n c o m m o nly u s e d f o r

r e d o o p e r atio n s . A p el v ic dis s e c ti o n m a y b e d if丘c ult,

e s p e ci ally i n S w e n s o nls o p e r a ti o n , b e c a u s e of fib r o si s

r e s u lti n g f r o m p r e v i o u s s u r g e r y o r it s c o m pli c ati o n s ･

A g g a r w al e t al .

5)u tiliz e d a c o m bi n e d a b d o m i n al a n d

p o s t e ri o r s a g it t al a p p r o a c h f o r a r e d o p ull - th r o u g h

o p e r ati o n i n H ir s ch s p r u n gTs dis e as e a n d w as s u c c e s s fu 1 ･

K u b ot a et al .

6) d e s c ri b e d th e r e ct o v agi n al o r r e ct o u r et h r al

fis t u l a a s a t r o u bl e s o m e c o m p li c ati o n aft e r a n o r e c t al

s u r g e r y b e c a u s e of d e n s e ad h e si o n s a r o u n d th e fi st ul a ,

a n d 也e y 也e r ef o r e p e rf o r m e d a n e n d o r e ct al p ull -th r o u g h

u si n g 也e p o st e ri o r s a gi 仕al a p p r o a ch w bi cb p r o v e d t o b e

s u c c e s s 九ll .

O u r p a ti e n t h a d u n d e r g o n e m u ltip l e a b d o m i n al

s u r g e ri e s , a n d a dir e ct clo s u r e fo r th e r e ct o - v agi n al fi s t ula

F ig . 4 . A b a ri u m e n e m a s h o w s th e fi st u la t o b e clo s e d,a n d

n o i n ci d e n c e o f b a ri u m le a k a g e i s o b s e r v e d .

w ith a r e ct al a p p r o a ch w a s p e r f o r m e d f o r t h e p ati e n t

t h r e e y e a r s e a rlie r . D e n s e ad h e si o n w a s p r e s u m e d t o

e x is t a r o u n d th e fis t ul a a n d th e r e ct u m,

r e n d e rin g it

dif fi c ult t o dis s e ct th e fi st ul a o r th e r e ct u m .T h e r ef o r e

,

w e o p e n e d th e p o st e rio r w all o f t h e r e c t u m u si n g

th e p o st e ri o r s a gitt al a p p r o a ch,

a n d t hi s p r o v id e d a n

e x c elle n t e x p o s u r e of 也e o p e r ati o n al 丘eld . N e v er 血ele s s,

a p ull一也r o u g h of th e r e ct u m a n d c olo n w a s still dif丘c ult

t o p e rf o r m , a n d th e r e ct o I

V a gi n al fi st ul a h a d t o b e cl o s e d

dir e ctly .

¶1 e e n d o r e ct al p ull -th r o u gh u n d e r a p o st e ri o r s a gi tt al

a p p r o a c h,

a s d e s c rib e d b y K u b ot a e t al .,is c o n sid e r ed

t o b e a r eli ab le m e th o d f o r a r e ct o - v a g in al 丘s t ul a,b u t

o t h e r w i s e it is v e r y diffi c ult t o p e r f o r m b e c a u s e of

s e v e r e a dh e sio n s - e s p e ci ally aft e r p r e vi o u s s u r g e r y f o r

H ir s ch sp r u n g-s di s e a s e . C o m p a r e d w ith a n e n d o r e ct al

p u ll- tb r o u g b ,a dir e ct cl o s u r e of r e c t o - v a g in al fis t ul a

u s ln g a p o st erio r s a gi仕al ap p r o a c h is a n e a si e r a n d m o r e

u s ef ul m et h o d t o p e rf o r m w h e n t r e ati n g s u c h p atie n t s .

¶1is is th e 丘r st r e p o rt of a n a p p li c atio n of 也e p o st erio r

s a gi仕al a p p r o a c h t o p e rf o r m a dir e ct clo s u r e of a r e ct o -

3 2 N . O K U Y A M A e t al .

v agi n al fis t ul a . P o s t e ri o r s a gi tt al a n o r e ct o p l a st y m i gh t

th e r ef o r e b e a u s ef u l m o d alit y f o r t h e t r e at m e n t o f

p atie n t s wi th r e ct al m o rbidity s e c o n d ar y t o ab d o m in al o r

p ull一 也r o u g h op e r ati o n s .

R E F E R E N C E S

1) P e n a A , D e v ri e s P A: P o st e ri o r s agi tt al a n o r e ct op la sty :

I m p o r t a n t t e c h ni c al c o n si d e r ati o n s a n d n e w

ap plic ati o n s . J P e dia t r S u ng 1 7 : 7 9 6 - 81 1 , 19 62 .

2) D e V d e s P A,P e n a A: P o st e ri o r s a gi tt al an o r e ct o p la st y .

J P edi a t r S u ng 1 7 : 6 38 -6 43,1 9 62 .

3) H edl u n d H : P o st e ri o r s a gitt al r e s e c ti o n f o r r e c t al

a g an glio n o sis: P r eli mi n ar y r e s ult s of a n e w ap p r o a ch .

J P edi at r S u ng 3 2 : 17 17 -1 7 20,1 9 97 .

4) I J O d z J N : P o st e ri o r s a gi tt al ab d o m i n o r e ri a n al p ull一

也r o u g h : A n e w a p p r o a ch t o d e 丘nitiv e t r e at m e n t of

H ir s c h s p r u n grs dis e a s e -i niti al e x p e rie n c e . I P e di a t r

S u rg 3 4 : 5 72 15 7 6,19 9 9 .

5) A g g ar w al S E,Y a d av S , G o el D

,S e n g a r M : C o m bi n ed

ab d o m in al a n d p o st e ri o r s a g g it al a p p r o a ch f o r r ed o

P ull⊥T r o u g h o p e r a tio n in H ir s c h s p r u n g-s di s e a s e . ∫

P edi at r S u ng 3 7 : 11 56 -11 5 9,2 00 2 .

6) K u b o t a A,K a w ah a r a H

,O k u y a m a H

,O u e T

,T a z u k e

∇Ih ar a S,N o s e

,O k a d a A

,S h i m ad a K : E n d o r e ct al

p u ll - t h r o u g h w ith p o s t e ri o r s a g itt al a p p r o a c h

t o th e r e p air of p o st o p e r ativ e r e ct o u r e th r al a n d

r e ct o v a gi n al flSt ula . I P edi a t r S u ng 3 8 : 1 7 7 5 -1 7 7 7,

2 0 03 .