418 ANALES. SECCIÓN CinUCÍA

que utilizaban comúnmente antes del trau.mati.!>1no. Dos ligadmas transyuga­les atraviesan ambas mejillas desde el vestíbulo hacia la apófisis malar del frontal, donde previamente efectuando una incisión que sigue la cola de la ceja y desperiostizando el reborde orbitario externo, se ha efectuado w1a perforación manual de cUcha apófisis, o bien wdeando el arco zigomático CJl caso de que éste se halle indemne. De ahí, que este método de fijación in­tema se denomine también frontonwxil(lr o craneofacial.

RESUMEN. - Presenta la técnica a seguir en las f1·actmas del tercio fa­cial medio y del inferior, mediante el bloqueo intermaxilar, osteos(ntesis y fijación intema .

Sesicín del d íct 17 de enero de 1970

LINFA:'IICIOMA DE ~ESE~TERIO DE I:'IITESTINO DELGADO íLEON

A. SAR1UAS BATlSTA

L-:TnoouccróN.- Entre los twnores quísticos del mesenkrio se presenta allllque con rara frecuencia, el linfangioma o higroma quístico o c¡uiste quiloso.

E l Jinfangioma es un tumor benigno de los linfáticos, generalmente localizado en el cuello, aunque se presenta en olras partes del cuerpo hu­mano. Se trata de un tumor blando, semifluctuante, lleno de liquido seroso y de paredes finas. Generalmente aparece en niños de corta edad, pero también se presenta en el adulto y su crecimiento puede ser lento o rápido.

La mayoría de los linfangiomas aparecen en el cuello y con menor frecuencia en la cara, tórax, ingle, axila y en casos aislados en ri iíón, bazo, pared abdominal y cavidad abdominal. En la revisión p racticada por C ALO­FilÉ en una serie de 141 casos de linfangioma, en 1962 en la clínica Mayo, en el período de Hl28 a 1957, recoge localizados en el cuello 104 casos. El 60 % tenía una edad comprendida entre los primeros 15 ai'ios. .

Lon linfangiomas localizados e11 el meseJlterio generalmente son multJ­saculares, pudiendo tenor forma ele J·eloj de arena y hacer p rominenda en ambas superficies del mesenterio rodeando el intestino como una silla de montar y de tamaño variable.

La localización abdominal puede plantear problemas de diagnóstico en· tre los tumores quísticos del mese11lerio como hemos podido comprobar en la.5 diferen tes referencias pubbcaclas.

SARRIAS. LTh'FIINGlO~tA MESENTERIO 419

RetJisi6n híst6rica. - La primera referencia histórica q_ue tenemos de los quistes o linfangiomas abdominales se debe al patólogo florentino BENIVIENE en 1507, citado por BRAQUEHAYE en 1892 en un examen postmortcm. SLOCUM cita los trabajos de RoKITIINSKY en 1842, donde se hace una detallada des­cripción de Jos quistes quilosos en necropsias. Las primeras inteivenciones corresponden a TILLAUX (1880) y PEAN (1883) sobre un caso tratado con mat­supialización. En 1890, CARSON presenta un caso de quiste de mesenterio. SAR­YAY interviene en 1898 con éxito a una nilía de 9 años de edad, a la cual ex­tirpa un linfangioma quístico retroperitoneal. Según HENZEL son sumamente raros los casos de linfangiomas abdominales comprobados al microscopio. Se­gún este autor sólo un 5 a un 10% de Jos quistes abdominales han sido com­probados al microscopio como verdaderos linfangiomas. BEH.>.RS, en 1950, en una revisión en la cllnica Mayo en el período de 1911 a 1947, cita 9 casos de linfangiomas abdominales de ellos 4 casos de mesenterio de intestino del­gado y todos ellos comprobados rustológicamente. ENCEL, en 1961, completa los trabajos de BEHARS hasta el año 1959, aportando 12 casos de linfangioma ab­dominal y de ellos 5 de mesenterio de intestino delgado. Según ENGEL, ele 316 casos de quistes abdominales en la clínica Mayo en el período 1911-1959, sólo 23 eran quistes linfangiomatosos, o sea un 7,3% y de ellos sólo 9 eran ele mesenterio de intestino delg_ado. BAJCEH, en 1961, recoge 8 casos de quiste de mesenterio y sólo 3 eran Linfangiomas. FAnnt::LL (1964), en una revisión en el Hospital Ellis y St. Ciare, conjuntamente en el período 1951-1961, re­coge 8 casos de linfangioma abdominal y de ellos 4 de mesenterio de intesti­no delgado. Los demás casos citados en la literatura son casos únicos. En España, GJL Tun.'IER (1956), presenta un caso de linfangioma de mesenterio. Y PmRA, en 1968, presenta un caso de Unfangioma intestinal. SERRADA DíAZ, en 1950, en una revisión de 106 casos de quistes de mesenterio no especifica la histología de los casos presentados. ACKE&IAN (1954), publica sobre tumores benignos de mesenterio en una revisión ele la universidad de Columbia desde el afio 1905 al año 1951, tres casos de linfangiomas de mesenterio.

Patogénesis.- Sobre el origen del linfangioma existen varias teorías. Según SAnm, citado por GoETSCH, en el i11icio del desarrollo se forma un plexo capi­l~r a partir de la vena yugular en cada lado, formándose unos espacios aisla­dos limitados con endotelio. MACLUI\E y Sn.vESTER han mostrado que porcio­nes de los sacos yugulares pueden no establecer comunicación con el sistema venoso las zonas de tejido liruático que retienen el poder de crecimiento y su habilidad para penetrar todos los tejidos. Según GoETSCH, estos tumores cre­cen yor proliferación y_ formación de brotes de emlulelio y tejido conjuntivo a parti: de las paredes de los quistes. Esta teorla puede ser válida para los lin­fang¡omas de cuello, cara v mediastino.

Otros autores atribuyen· su origen a la estasis y dilatación de los linfáticos ~mo consecuencia de rotura, obstrucción e inflamación de los ganglios linfá-

dticos adyacentes. Por otro lado se asigna un papel primordial a la persistencia e ~nomaHas embrionarias del sistema linfático o de los mesas, después del

crecuniento. Según PEAN es \lll defecto de fusión ele los mesas primitivos, que ¡e traduce por espacios virtuales susceptibles de transformarse en cavidades rea­~s en el momento en que varios linft\ticos o quilíferos rotos vierten su conte­~Jdo. WE1.SMANN considera los linfangiomas qUJsticos como verdaderas neopla­Sias.

d En cuanto al contenido liquido de Jos linfangiomas su composición depende Be su situación en el organismo y las relaciones con los órganos vecinos. Según

.IXEl R, el líquido del quiste puede lle~ar a modificar o destruir el revestimiento ce nlar.

Los linfangiomas abdominales y rctroperitoneales por lo que a su origen se refiere los consideramos como alteraciones el«! tipo congénito.

420 ANALES. SECCiÓN CIB'UGÍA

CLASIFICACIÓN. - Los linfangiomas se clasifican generalmenre en tres tipos:

Linfangiomas simples. Linfangiomas cavernosos. Linfm1giomas quísticos. Esta clasificación se fundamenta en su fon11a histológica. En el mesen­

terio aparecen los dos últimos tipos y con mayor frecuencia el quístico. A veces pueden presentarse fo1mas de transición entre Jos tres tipos.

Según WEGNER, NlCHOLS y HARROW se han visto casos de linfangiomas ca­vernosos que se han transformado en qufsticos tras la rotura hipe.Jtensiva de sus paredes constituyendo una gran cavidad.

Los linfangioendoteliomas, que tienen proliferación tumoral del endo­telio, no puede considerarse como linfangiomas estrictos, sino como fonnas mixtas al igual que los hemolinfangiomas.

c_~JtACTERES liiSTOLÓGICOS. - M acmscópica.mente se txatan de tumores uni o multisaculares de diversos tamaños y paredes finas, de color blan­quecino, semifluctuantes y contenido de líquido claro. A vec.es puede ser el contenido quiloso y parecido a la leche.

En la composición química del Hquido se encuentra (Goss), sodio, do· ruros, nitrógeno no proteico, proteínas y colesterol.

M.icroscópicamente, según LANDIG y FARBER, Jos linfangiomas simples están compuestos ele canales linfáticos pequeños y paredes delicadas. El linfangioma cavernoso está compuesto de canales linfáticos de mayor cali· bre y de paredes en ocasiones fibrosas. El quístico está compuesto de quis­tes .de mayor tamaño recubiertos de endotelio a veces de paredes gruesas conteniendo sustancia colágena y Iibras musculares lisas en proporciones diversas. Se observan acúrnulos linfocihnios de tamaño variable l1asta for­mar folículos germinativos y células espumosas en abundancia. ,

Presentamos en el cuadro 1, las diferencias macroscópicas y microsco­picas características de los hnfangiomas, más importantes, así como la lo· calización más frecuente de los tres tipos según HENZEL. Así vemos que el linfangioma quístico, puede localizarse en la región abdominal, no es com­presible, es multisacular, es seroso o quiloso, de origen congénito, no encap­sulado, los linfáticos muy dilatados al microscopio, coll el endotelio recu­briendo irregularmente los espacios, infiltración inflamatoria muy abundan­te y con componente muscular en la pared. Existen abundantes células es­pumosas, tiene poder de crecimiento y es posible la transformación malig­na, aunque no es conocida.

DIAGNÓSTICO. - El , diagnóstico de linfangioma de mesenterio, s6lo :s posible hacerlo en el curso de la intervención quirúrgica o en la necropsw y después de la confirmación histológica. Con los medios actuales no es posible el diagnóstico preoperatorio.

SARRIAS. LINFA.'ICIOMA MESE:O."TERJO 42J

CUADRO I

Diferencias macrosc6pica,s y microsc6picas características clel linfangioma

S imple Cavernoso Quistico - - -

Piel y Mej ill~. Jengua, Cuel lo, Locali~ación tejido tejido bucal, región inguinal

subcutáneo cuello, y axilar, en cara relroperitoueal abdominal y y cuello y abdominal retroperitoneal

Compresible . . . . . . . Sí Sí No Unilocular-multilocular . U ni Multi Multi Seroso o quiloso . . . . No Sí Sí Origen cong6nito . . . . . Sí Sí Si Encapsulado . . . . . . . No No No Linfáticos dilatados al mi-

croscopio ...... .. Endoteüo recubriendo los

+ ++ ++++++ espacios Sí irregularmente irr~gularmente

ln6l tración inflamatoria insuficiente ++ ++++++ Componente muscular en

pared poco frecuente Sí Sí Frecuencia de células es-

pumosas ...... ~o + ++ Poder de crecimiento insignificante Sí Sí Potencia de transforma-

ci6n maUgna desconocido raramente posible

-

En la revisión practicada por SEnMDA D íAz sobre 106 casos de quiste de mesenterio, el 20 % no da diagnóstico preoperatorio, el 60 % da el diag­nóstico erróneo )' sólo el 10 % da el diagnóstico de quiste de mesenterio pero sin especificar la naturaleza histológica. El 15% de diagnósticos erró­neos eran de apendicitis.

CdxrcA. -El linfangioma de mesenterio se caracteriza por aparecer en todas las edades pero con preferencia en la pubertad. Un 30 % en la dé­cada de 1 a 10 años. A veces el enfermo percibe una masa abdominal o el examen médico la descubre. Otras veces el cuadro clínico se inicia a raíz de un traumatismo o de una complicacióu provocada por el desarrollo del quiste. E11 el período clínico el .signo más sobr-esahente es el dolor (Mr­~rz:zr). Por lo general, éste es difuso, próximo al ombligo, de variada inten­Sidad y localización. Exis t-en manifestaciones gastrointestinales como náu­s~as, vómitos, plenitud epigástrica y meteorismo, estreilimienlo pertinaz o diarreas, que suelen ser de orden mecánico, debidas a la presión, tracción Y ~esplazamiento del intestino. Si la masa quistica enb·a en contacto con la veJiga, los enfermos se quejan de disurin, polaquiuria ~- pesadez hipogás-

ANALES. SECCIÓN CIRUGÍA

trica. El dolor abdominal se intensifica en la complicación del quiste: ro­tura, infección, adherencias y hemouagias, simulando otros cuadros abdomi­nales (apendicitis vólvulo ... ).

Los grandes maestros (PEAN, TILLAUX ... ) que se han ocupado de los caracteres clínicos de los tumores de mesenterio, en general coinciden con los signos siguientes: posición mediana, periumbilical, francos movimientos laterales y esh·echa movilidad vertical y ausencia de movimientos o despla­zamiento respiratorio, oscuridad percutoria central rodeada de un halo tim­pánico. Los quistes poco desarrollados generalmente se encuentran en el hemiabdomen derecho. Igualmente pueden asentar en el asiento pelviano. En casos de gran desarrollo ocupan todo el abdomen, pudiendo crear un problema de diagnóstico diferencial con la ascitis (caso de GEPRART). Los quistes medianos son de movilidad notoria lo que puede provocar proble· mas de diagnóstico con otros órganos. Generalmente, no producen fen6me­nos obstructivos, pero pueden darlos. En algunos casos las paredes c1uísti· cas son tan fláccidas que el tumor no se percibe, induciendo a errores de diagnóstico fundándose únicamente en las molestias gastrointestinales, do­lor abdominal derecho y contractura se piensa en la apendicitis (VERTAN y JACIQ.lAN). En ocasiones se sospecha la peritonitis tuberculosa (caso citado por Coru."'OLEY enviado a sanatorio climático). La existencia de hidatido­sis visceral y las pruebas biológicas positivas son de gran valor para deci­dirse en pro de la naturaleza parasitaria del tumor abdominal.

La radiología permite apreciar los contornos de ciertos quistes del me­senterio, sin que existan calcificaciones, pero es difícil el diagnóstico de tu·

mor quistico, si no presenta imágenes claras. El estudio del tránsito intes· tinal previa ingestión de bario, en aquellos ca~os en que sea posible, puede a veces demostrar e l desplazamiento y deformidad gástrica en los quistes localizados en la parte alta del mesenterio. El tránsito ele intestino delga­do revela que una asa yeyunal se destaca del resto de las asas intestinales desplazadas hacia el lado opuesto observándose un espacio libre entre el apelotamiento intestinal y el asa desplazada (MmiXZr).

Todos estos signos y exploraciones pueden a veces llevarnos al diag· nóstico de un quiste de mesenterio, pero difícilmente nos indicarán su etio­logía. Sólo la laparatomía exploradora nos solucionará el problema en aque­llos casos de cuadro agudo en los cuales no es posible las exploraciones radiológicas.

DIAGN6STico DIFERENClAL. - Según GRoss debe hacerse el diagnóstico diferencial en el acto quirúrgico con la duplicación del tubo digestivo. Tam· bién debe hacerse con la enfermedad quistica múltiple del mesenterio de pa· togenia bastante desconocida.

Histológicamente debe hacerse el diagnóstico diferencial con Jos turo~ res s6lidos y los tumores quísticos de mesenterio. Dejando a parte los pn· meros vamos a tratar de clasificar los quistes de mesenterio ya que son de

SARRIAS. LINFANCIOMA MESEi'\TERTO 423

gran variedad y los que más problemas de diagnóstico nos pueden plan­tear. En muchas de las revisiones que se han hecho y de los casos publicados no se hace la diferencia histológica, englobando en el término de quistes de mesenterio a tipos histológicos muy diferentes, considerando a veces linfan­giomas cuando en realidad pertenecen a otras formas histológicas o pre­sentando casos sin la confirmación histológica.

Según Down los quistes de mesenterio pueden observarse en tres gru­pos: embrionarios, hidatídicos y malignos. Otra clasificación es la descrita para los quistes de los espacios reh·operitoneales por CAICCI: epiteliales, linfáticos, seudoquistes o quistoides y parasitarios.

MIIUZZI establece una clasificación que engloba los diferentes tipos bete· rogéneos y nos parece la más indicada (Cuadro 2). Los divide en dos grandes

CuADno Il

Qu·istes ele mesenterio

l. Quistes congénitos o embrionarios

U. Tumores adquiridos pscudoquísticos

A. Linfáticos o quilíferos (linfangiomas)

Simple Cavernoso Quístico

B. Entéricos o enterocistomas

C. Urogenitales ¡ Epitelio germinal del ovario, con­ducto de W olf y de Muller

D. Dcrmoides o terat<Jmas

A. Parasitarios

B. Quistes hemáticos

C. Quistes gaseosos

grupos. El primero lo forman los quistes congénitos o embrionarios que comprenden los linfáticos o quilíferos, los entéricos o enterocistomas, los uro­genitales y los dermoides o teretomas. En el segundo grupo engloba los tumores adquiridos seudoquísticos que comprenden los parasitarios los quis­tes hemáticos y los quistes gaseosos.

THATA~UENTO..- En cuanto al tratamiento a seguir y como norma gene­r~l dependerá del tamaño del linfangioma, de su situación y de las rela­CJones Últimas con los órganos vecinos.

1) Extirpación quirúrgica del linfangioma, teniendo cuidado de no

42.4 ANALES. SEC":<":IÓN C JilUC:ÍA 1 lesionar los vasos mesentéricos ~- extirpar cuidadosamente las paredes finas procurando no romper las mismas pues al vaciarse el quiste es más difícil la extirpación total. Salvo en los casos de línfangiomas muy pequeños pocas veces podremos utilizar este método.

2) Extirpación del linfangioma. ':' resección inteslinal con anastomosis. Este tratamiento es e l seguido en e l 90% de los casos publicados y que tu­vimos que seguir nosoh·os en el caso que presentamos.

3) Cwmdo no es posible la extirpación ya sea por su comunicación wn el espacio retroperitoneal o la imposibilidad de una resección puede ha­cerse la masurpialización. Este método se ha seguido en un 5 % de los casos revisados.

4) La inyección de agentes esclerosantes como el morrhuato s6dim recomendado por Hi\1\0VER es peligroso, pues como dice Goss son posibles las lesiones vasculares o la necrosis que se produce en los tejidos vecinos.

5) El radium o radioterapia puede usarse en las recidivas o como tra­tamiento coadyugante en aquellos casos en que no fue total la extirpación, aunque en e l caso del linfa.ngioma de mesenterio vemos difícil la aplicación del radium. Según GALO.FRÉ, de los 141 casos revisados por él en la Clí· nica Mayo, 57 fueron tratados por este método.

6) La aspiración o la infección del quiste, son de poca utilidad, aunque en algún caso aislado se deba recunir a ellas.

Caso personal.- N. P., nilío de 6 años de edad, al cual visitamos el 16 de julio da 1969 y que nos h1c rEmitido con el diagnóstico de apendicitis. Ha­cía 15 días había sufrido un cuadro abdominal agudo con vómitos, cootrac­trna en el lado derecho y sin temperatura, el cual le duró unas !5 horas. Este cuadro abdominal le repitió a los 12 ellas y las dos veces fue después de un~ comida abundante. Anteriormente no había sufrido ninguna molestia abdom•· nal. En sus antecedentes nadA anormal, era un niño que comÍA mucho pero estaba delgado. Los padres mnnifestaron después de la intervención que el niño de pequeño presentaba abdomen distendido. Al examen físico presentaba abdomen algo dilatado con ligera contractura derecha depresible aunque ron cierta renitencia. El examen hcmatclógico era normal salvo una ligem leu~· cilosis (10.500 leucocitos). El examen en orina e ra normal. No se l e ¡JractícÓ examen ratlidógico con bario. . Interoención quirrírgica: Incisión pararrectal derecha infraumbilical y al abnr peritoneo observamos una masa flotante sobre las asas ilcales de color blanque­cino, formando unos sacos quísticos intercomunicantes de paredes finas )' tic consistencia fh'tccida. Se prolonga la incisión, ¡:mdiendo exteriorizar la masa sacular observando que ocupaba el mesenterio de un asa ileal, situada a un metro de la válvt1la ileocecal. La masa quística hacía prominencia por ambos lados del m<~sc~terio y rodeaba el intestino adyacente como unH silla_ de mm~¡ tar, q uedando este mAs delgado y aplanado como una cintilJa. Puncwnado e quiste salía liquido incoloro y fluido. Se comprueba la imposibiUdad de !ese~ar el quiste ~in lesionar los vasos mesentéricos, por lo cual se hace resecctón m­testinal y extirpación de la masa qtústica en bloque sin dejar ninguna part~ de las paredes quísticas y a continuación anastomosis intestinal. Revisada La cav1dnd abdominal no se ob~crva ninguna otra formación quística. Las paredes del ~u· mor quístico eran libres y no habla adherencias ni derrame líqu.iclo. Se practica

SARR IAS. L INfAt':CimiA MESENTERiO 42;)

5JG. l.- Pieza extrnída en la que sr observa el linfangioma rodeando e l intestino y el cálculo fuera.

Ftc. 2. - El intestino nhie1·lo longitudinnlmentc observ~ndo una mucosa intestinal normal macroscópicamente.

426 ANALES. SECCIÓN CIRUGÍA

~-1 •

L F1c. 3.- Vista panorámica microscópica observando el intestino adherido a las ¡laredts

quística.s.

J,'¡c, 4.- ?llicrofotografia donde se obsen•an grandes acumulos de células eSJ>Unlo~ns.

SARRIAS. LINFAl''GlOMA MESENTERIO 427

apenclicectomía. Sutura por planos y sin drenaje. El contenido líquido era de un litro y medio y se guarda -para su examen. Dentro de la cavidad guística aparece un cálculo libre de color blanco grisáceo.

La pieza extraída, así como el líquido es remitido al anatomopatólogo y el cltlculo se envía al patronato Juan ele la Cierva para su examen químico.

El curso postoperatorio fue normal y dado de alta de clínica a los 8 días. Anatomía patológica (doctor MucA). - Macroscópicamente: Pieza de intes­

tino delgado de 19 cm de largo, abierto longitudinalmente, que muestra una mucosa normal sin ulceraciones aparentes ni otros h-astornos. Adherido al borde mesentérico presenta en la mitacl de su longitud un conjunto de cavida­des intercomunicantes de paredes delgadas sin contenido por haber sido vacia­do anteriormente. No existe ninguna comunicación macroscópica entre la luz intestinal y las cavidades guísticas (figs. 1 y 2).

Exámen del líquido: Cristales de colesterina, no se observan gérmenes, algu­nos linfocitos y hematíes.

Microscópicamente: Pared intestinal en todas sus capas y adherido a su borde mesentérico las paredes de una cavidad multisacular (vista panorámica microscópic.a). La pared intestinal -presenta mucosa, submuoosa y muscular nor­males. Las paredes quísticas están constituidas por tejido fibroconjuntivo, ma­nojos de fibras musculares lisas continuas o discontinuas según diferentes zo­nas. En su espesor se observa algún folículo linfoide y abtmdantes células espumosas localizadas preferentemente en los tabiques más delgados de dichas paredes quisticas. A nivel ele la pared l.imitante con el intestino existe 1.ma zona de infiltración inflamatoria constituida por elementos preferentemente linfoides. Las distintas cavidades presentan un epitelio plano del tipo endotelial discontinuo según las zonas y, en general, edematizado (figs. 3 y 4).

Diagnóstico: Linfaogioma quístico de mesenterio. Examen del cálculo: Cálculo esferoidal ele 1,5 cm de diámetro, de consis­

tencia dura, con una capa superficial de color blancogrisáceo y el interior ne­gro. El examen espectrográfico nos da como elatos -provisionales, que la parte superficial está formada por carbonato cálcico y la parte intema de materia or­gánica, principalmente grasas.

El estado actttal del paciente es normal, no habiendo sufrido ninguna mo­lestia. Fue visitado por nosotros hace un mes con motivo de haber ingerido una bola de madera del tamaño de una cereza. Puesto en observación expulsó a los dos días la bola espontáneamente y sin molestias abdominales.

REsUMEN. -Se presenta un caso de linfangioma quístico de mesenterio de intestino delgado íleon, en un niño de 6 años de edad, diagnosticado de apendicitis, el cual fue intervenjdo practicando extirpación del quiste y resección intestinal. El diagnóstico de linfangioma fue comprobado micros­c6picamente. El estado del enfermo es actualment.e normal. Se hace rm es­tudio de los linfangiomas de mesenterio y se presenta el caso por su poca frecuencia y por la existencia de w1 cálculo dentro de la cavidad quística.

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