The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy ❙Case Report❙

Vol. 43, No. 1 July, 2011 (5-8) 5

Figure 1. Abdominal CT findings. (A) It shows contrast en-hanced gastric submuco-sal tumor at the greater curvature side of the bo-dy. (B, C) Increased size of gastric submucosal tu-mor with surrounding he-matoma and hemoperito-neum.

자발성 혈액복막으로 발현한 위 동정맥 기형 1예

조창현ㆍ장재영ㆍ조준형ㆍ심재준ㆍ동석호ㆍ김효종ㆍ김병호ㆍ장영운

경희대학교 의과대학 내과학교실

A Case of a Spontaneous Hemoperitoneum as the Presentation of a Gastric Arteriovenous MalformationChang Hyun Cho, M.D., Jae Young Jang, M.D., Jun-Hyung Cho, M.D., Jaejun Shim, M.D., Seok Ho Dong, M.D., Hyo Jong Kim, M.D., Byung-Ho Kim, M.D. and Young Woon Chang, M.D.

Department of Internal Medicine, College of Medicine, Kyung Hee University, Seoul, Korea

Spontaneous hemoperitoneum is rare. The most common etiologies are gyne-cologic, splenic, and hepatic. Gastric arteriovenous malformations are commonly associated with intraluminal bleeding, but gastric arteriovenous malformations are an unusual cause of spontaneous intraperitoneal hemorrhage. A 54-year-old man presented with acute onset of epigastric pain. The patient was given an operation and pathology confirmed that it was a gastric arteriovenous malformation. (Korean J Gastrointest Endosc 2011;43:5-8)

Key Words: Gastric arteriovenous malformation, Spontaneous hemoperitoneum

교신저자.장재영경희대학교 의과대학 내과학교실(130-702), 서울시 동대문구 회기동 1전화: 02-958-8260팩스: 02-968-1848이메일: jyjang@khu.ac.kr································································접수. 2011년 1월 20일승인. 2011년 7월 10일

서론

자발성 혈액복막은 주로 산부인과 질환, 간, 비장이 주요 원

인으로 알려져 있으며 위 혈관 이상으로 발생하는 것은 드물

다.1,2 이전에 모세혈관 기원의 위 해면 혈관종이 원인으로 밝

혀진 예는 드물게 있었으나 동정맥 기원의 혈관 이상에 의한

자발성 혈액복막은 보고된 바 없다.3,4 저자 등은 갑자기 발생

한 상복부 통증으로 내원하여 혈액복막으로 수술 후 진단된 위

동정맥 기형 1예를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고한다.

자발성 혈액복막으로 발현한 위 동정맥 기형 1예조창현 외

6 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy6 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

Figure 2. EUS finding. It reveals a heterogenous mass origi-nated from submucosal layer of stomach.

Figure 4. Gross finding. Cross section of gross specimen: rupture of vessel and variable sized vessels from submucosal layer to serosa are noted (arrow).

Figure 3. Operative finding. It shows large intraperitoneal hematoma at the greater curvature side of the sto-mach.

증례

54세 남자가 3일 전 갑자기 발생한 상복부 통증으로 내원하

였다. 통증은 지속적으로 둔하게 있었고 강도가 서서히 증가하

였다. 열감은 없었으며 가벼운 오심과 구토를 호소하였고 토혈

이나 흑색변은 없었다. 외상이나 수술력, 특별한 여행력은 없었

고 30년 전 폐결핵으로 치료한 병력이 있었다. 내원당시 급성

병력을 보였고 혈압 140/90 mmHg, 맥박수 96회/분, 체온

37.1oC였다. 피부의 반점이나 색조 변화는 없었다. 복부는 부

드러웠고 복부 종물은 없었다. 상복부의 가벼운 압통은 있었으

나 반발통은 없었다. 일반혈액 검사 소견은 백혈구 8,980/mm3,

중성구 65%였으며 혈색소 11.2 g/dL, 헤마토크릿 32.4%, 혈소

판 221,000/mm3였다. aPTT 34.4초, INR 0.96으로 혈액 응고

검사는 정상이었다. 혈청 생화학검사는 총 빌리루빈 0.76

mg/dL, 총 단백 7.2 g/dL, 알부민 3.9 g/dL, 알칼라인 포스파

타제 50 U/L, 감마지티피 13 U/L, AST 23 U/L, ALT 7 U/L로

정상이었고 CRP는 4.59 mg/dL로 상승되어 있었다. 흉부 X-ray

촬영에서 과거 결핵에 의한 좌측 폐 섬유화가 관찰되었고 단순

복부 촬영에서 이상 소견 보이지 않았다. 2일 전 복부전산화단

층 촬영에서 위의 하체부와 전정부 대만에 걸쳐 5.5×2.7 cm

크기의 조영 증강되는 위점막하 종양이 관찰되었다(Fig. 1A).

환자 내원 시 상복부 통증 증가로 재 촬영한 복부전산화단층촬

영에서 위 하체부와 전정부 대만에 걸쳐 9.2×2.8 cm 크기의

조영이 증가된 종양이 관찰되었고 주위에 조영이 증가된, 혈종

으로 생각되는 액체 저류가 있었으며 복강 내에도 혈액복막으

로 생각되는 액체저류가 보였다(Fig. 1B, 1C). 위 내시경에서

융기 병변은 관찰되지 않았고 복부전산화단층촬영에서 의심되

는 종양에 대하여 내시경초음파를 시행하였다. 위 전정부 대만

의 점막하층 외부에서 기원하는 3.1×4.4 cm 크기의 저에코의

이질 종양이 관찰되었다(Fig. 2). 복강경 수술을 시행하였으며,

복강 내에 혈액복막이 관찰되었다. 위 하체부에 다량의 혈종이

관찰되었으며 수술 시에 혈종으로 종양 파악은 어려웠다. 위

쐐기절제술로 위부분 절제술, 혈종 제거술, 그물막 절제술을 하

였다(Fig. 3). 병리검사 소견은 점막하층에서 정맥확장, 출혈과

혈전이 관찰되었으며 장막하층에서는 일부 파열된 부정형의 구

불구불한 혈관이 관찰되었다(Fig. 4). 혈관의 특수조직검사에서

smooth muscle actin 염색 양성, Masson-trichrome 염색 양성,

자발성 혈액복막으로 발현한 위 동정맥 기형 1예조창현 외

Vol. 43, No. 1 July, 2011 (5-8) 7

Figure 5. Microscopic findings. (A) Abnormal mixed vessels in submucosal layer (H&E stain ×100). (B, C) Prominent collagen fibers in the vessel wall (Masson-trichrome stain, ×100). (D) Prominent elastic fibers in the vessel wall (Elastic stain×100).

탄력섬유 염색 양성을 나타냈고 이는 동정맥 기형에 합당한 소

견이었다(Fig. 5). 수술 7일째 식사 가능하고 합병증 발생하지

않아 퇴원하였고 외래에서 추적 관찰 중이다.

고찰

자발성 혈액복막은 드물고 주로 산부인과 질환, 간, 비장이

주요 원인으로 알려져 있다.1,2 위의 병변이 그 원인인 경우는

드물게 해면 혈관종, 위장관 간질종양이 일부 보고되고 있다.3-7

위장관의 혈관기형은 주로 출혈, 빈혈 혹은 종양의 형태로

증상이 나타날 수 있으나 대부분에서는 증상이 없다. 위의 혈

관 기형이 자발성 복강내 출혈을 일으킨 사례는 모세혈관 기원

의 해면 혈관종에 의한 경우가 있으나 동정맥 기형에 의한 보

고는 없다.3,4

위장관 혈관 이상의 분류에서 동정맥 기형은 혈관 이형성

증, 혈관 확장증이 있다. 혈관 이형성증은 우측 대장, 소장에

주로 위치하며 60∼80세의 환자에서 나타난다. 주로 모세혈관

과 정맥 요소가 점막하에 위치하며 증상이 발생하는 경우는

드물며 발생한다고 하더라도 위장관내에 출혈로 나타나거나

만성 빈혈의 형태로 나타난다. 혈관 확장증은 비교적 드문 질

환이다. 원인은 알려져 있지 않고 만성 빈혈을 나타내며 주로

위 전정부의 점막에서 관찰된다. 조직학적으로 혈관 확장증은

점막 내에서 관찰되며 섬유 트롬빈, 섬유 유리증, 방추 세포

형성을 한다.8

동정맥 기형의 원인 및 발생 기전은 두가지 이론으로 설명되

고 있다. 첫째는 노화설로써 노화 현상으로 발생한 점막하 정맥

의 만성적 부분 폐쇄에 의하여 발생 된다는 설이다. 즉, 만성적

인 장관 근육의 수축 또는 장관 내 압력의 증가로 점막과 점막하

자발성 혈액복막으로 발현한 위 동정맥 기형 1예조창현 외

8 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy8 The Korean Journal of Gastrointestinal Endoscopy

층의 정맥이 부분적으로 폐쇄되면 세정맥, 모세 혈관 순으로 정

맥 확장이 진행되고 모세 혈관 입구의 괄약근이 기능 부전을 일

으켜 결국은 국소적인 동정맥 교류를 형성하여 동정맥 기형이

발생된다는 설이다.9 두번째는 만성적 점막 허혈과 저산소증에

의하여 발생한다는 설로써 나이가 많은 환자에 있어서 대동맥판

협착증이나 동맥 경화증 등의 심혈관 질환과 동반되며, 만성 신

부전증 또는 von Willebrand씨 병 환자에서는 혈액 응고인자의

이상에 의한 장관 내 출혈 등이 발생할 수 있다.10-12

위장관에서 발생되는 혈관종은 매우 드물고 대부분 소장에

분포하며 혈관 내피 세포의 증식이 동반된다. 조직학적으로 동

정맥 기형을 파악하는데 가장 중요한 소견은 병변 내에서의 동

맥과 정맥 간의 직접적인 연결로서 이러한 소견은 관찰하기가

매우 어렵고 또는 탄력 섬유에 대한 특수 염색을 필요로 한다.8

본 예에서 병변은 점막하와 장막하에 걸친 혈관 확장이 관찰되

었다. 동맥과 정맥간의 직접적인 연결은 관찰되지 않았으나

smooth muscle actin 염색 양성, Masson-trichrome 염색 양성,

탄력섬유 특수염색 양성을 보여 이는 모세혈관 기원이 아닌 동

정맥기형에 합당한 소견이었다. 저자들은 급성 상복부 통증을

주소로 내원한 환자에서 자발성 혈액복막으로 수술 후 진단한

위 동정맥 기형 1예를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고한다.

요약

자발성 혈액복막은 주로 산부인과 질환, 간, 비장이 주요 원

인으로 알려져 있으며 위 혈관 이상으로 발생하는 것은 드물

다. 저자들은 54세 남자로 갑자기 발생한 상복부 통증으로 내

원하여 혈액복막으로 수술 후 특수 조직 염색으로 후 진단 된

위 동정맥 기형 1예를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고한다.

색인단어: 위 동정맥기형, 자발성 혈액복막

참고문헌

1. Lucey BC, Varghese JC, Anderson SW, Soto JA. Spontaneous hemoperitoneum: a bloody mess. Emerg Radiol 2007;14:65-75.

2. Lucey BC, Varghese JC, Soto JA. Spontaneous hemoperiton-eum: causes and significance. Curr Probl Diagn Radiol 2005; 34:182-195.

3. Lin CH, Hsieh HF, Yu JC, et al. Spontaneous rupture of a large exogastric hemangioma complicated by hemoperitoneum and sepsis. J Formos Med Assoc 2006;105:1027-1030.

4. Bellantone R, Lombardi CP, Rubino F, Ricci R, Capelli A. Spo-ntaneous gastric rupture and hemoperitoneum due to gastric hemangioma. Dig Dis Sci 2001;46:852-853.

5. Kitabayashi K, Seki T, Kishimoto K, et al. A spontaneously ruptured gastric stromal tumor presenting as generalized peri-tonitis: report of a case. Surg Today 2001;31:350-354.

6. Cheon YK, Jung IS, Cho YD, et al. A spontaneously ruptured gastric stromal tumor with cystic degeneration presenting as hemoperitoneum: a case report. J Korean Med Sci 2003;18: 751-755.

7. Mehta RM, Sudheer VO, John AK, et al. Spontaneous rupture of giant gastric stromal tumor into gastric lumen. World J Surg Oncol 2005;3:11.

8. Gordon FH, Watkinson A, Hodgson H. Vascular malforma-tions of the gastrointestinal tract. Best Pract Res Clin Gastro-enterol 2001;15:41-58.

9. Boley SJ, Sammartano R, Adams A, DiBiase A, Kleinhaus S, Sprayregen S. On the nature and etiology of vascular ectasias of the colon. Degenerative lesions of aging. Gastroenterology 1977;72:650-660.

10. Baum S, Athanasoulis CA, Waltman AC, et al. Angiodysplasia of the right colon: a cause of gastrointestinal bleeding. AJR Am J Roentgenol 1977;129:789-794.

11. Cavett CM, Selby JH, Hamilton JL, Williamson JW. Arteriove-nous malformation in chronic gastrointestinal bleeding. Ann Surg 1977;185:116-121.

12. Tarin D, Allison DJ, Modlin IM, Neale G. Diagnosis and ma-nagement of obscure gastrointestinal bleeding. Br Med J 1978;2:751-754.